Buschke–Löwensteinの巨大なanorectal condyloma acuminatum presents difficult management decisions

Abstract

ヒトパピローマウイルスによって引き起こされるacuminata Condyloma、または肛門性器疣贅は、最も一般的な性感染症です。 まれに、この疾患は、巨大な尖圭コンジローマとしても知られているBuschke–Löwenstein腫瘍(BLT)と呼ばれる広範な新生物に進行する可能性があります。 BLTは、局所侵襲的な成長、自発的な解決の欠如、治療後の再発の傾向および悪性形質転換の可能性を示すことによって、正常な尖圭コンジローマとは異なる。 Neoadjuvant化学放射線療法と残存病変の外科的切除で治療した肛門直腸領域に大きな寸法に達するBLT症例を検討した。 さらに、継続的なフォローアップケアは、腫瘍の再発または悪性形質転換を特定し、予防するのに役立ち得る。

はじめに

Buschke–Löwenstein腫瘍(BLT)、または巨大な尖圭コンジローマは、1925年に最初に記載されて以来、BLTの発生率は、様々な肛門性器領域で報告されています。 BLTは、ヒトパピローマウイルス(HPV)によって引き起こされる成長が遅い、カリフラワーのような、局所的に破壊的な腫瘍であり、二次感染、悪臭およびfistulationsの傾向があ その比較的低悪性度の組織病理学的外観とまれな転移で、BLTは一般的にverrucous癌、扁平上皮癌の分化度の高い局所変異体として分類されます。 質量の広範な根治的切除は、主な治療介入と考えられ、その頻繁な再発および可能な悪性形質転換のために定期的なフォローアップが不可欠である。

私たちのケースは、主に化学放射線療法で治療され、フォローアップケアの重要性を強調するためにびまん性肛門直腸関与を有するBLTを提示します。

ケースレポート

46歳の男性患者は、性的指向、HIV陰性、アルコール乱用の歴史が不明で、下痢と両側の臀部を覆う悪臭のあるカリフラワー様の病変の化膿性排液のために病院に入院した。 患者は、いくつかの切除後に持続的に再発し、20年以上にわたって徐々に拡大する複数の肛門周囲condyloma acuminataの病歴を有していた。 検査では、27×20cm2(幅×長さ)を測定する固体および固定condylomatous損害はsacrumからおよそL4–L5レベルまで会陰、perianal区域および両側のあるバトックを、含んだ。 ろう孔も右臀部領域に沿って存在し、外部開口部は周囲2cmを測定し、活発な感染の兆候はなかった。 腹部および骨盤のコンピュータ断層撮影(CT)は、14×11×17を測定する軟部組織密度を示した。右後外側直腸から、直腸周囲および仙骨前腔を通って、外臀部に延びる(図7)。 1). 両側の顕著な鼠径リンパ節も認めた。 大腸内視鏡検査ではこう門管全体と直腸が遠位s状結腸まで関与していた。 生検および病理組織学的には軽度の異形成を伴うacuminataコンジローマを示し,BuschkeとLowensteinの巨大コンジローマと結論した。

図1:

直腸および肛門管に侵入するBLTを示す骨盤および会陰のCT。

フィギュア1:

直腸および肛門管に侵入するBLTを示す骨盤および会陰のCT。

骨盤、肛門周囲および臀部領域で5-フルオロウラシル、マイトマイシン-Cおよび45Gyの放射線量を用いたネオアジュバント化学放射線療法が開始されたが、患者はフォローアップで失われた。 2ヶ月後、腸の制御に問題があったため再入院し、人工こう門を転用した。 腫瘍の有意な壊死があった(図1)。 2)、および生検は、軽度から中等度の異形成を示した。 軟部組織の広範な局所切除とデブリードマンを左右臀部の仙骨前筋膜および殿筋膜まで行った。

2:

肉眼像(A)および骨盤および会陰(B)のCTは、著しい壊死および直腸およびこう門管への浸潤を伴う腫瘍の悪化を示す。

図2:

肉眼像(A)および骨盤および会陰のCT(B)は、著しい壊死および直腸および肛門管への浸潤を伴う腫瘍の悪化を示す。

4ヶ月後、化学放射線療法が完了した後、腫瘍の有意な解像度があった(図1 0A)。 3). 直腸検査では病変は感じられなかった。 さらに三ヶ月後の内視鏡検査およびCTスキャンは、病変の存在なしに退行を確認した。 化学放射線照射により瘢痕および壊死性軟部組織が残存していると思われ,デブリードドブリードドブリードドブリードドブリードドブリードドブリードドブリー

図3:

化学放射線療法後の腫瘍の解像度および残存病変を示す、骨盤および会陰の肉眼像(A)およびCT(B)。

フィギュア3:

化学放射線療法後の腫瘍の解像度と残留病変を示す総画像(A)と骨盤と会陰(B)のCT。

しかし、-6週間後、彼は侵襲的な肛門コンジローマの再増殖のために再入院した。 以前は静止していた腫ようのきれいな領域はすべて新しい病変でいっぱいであり、骨盤側壁および肛門直腸領域および切除領域に広がっていた。 病変は時間の経過とともに壊死、悪臭、膿瘍で悪化し、創傷を管理し、敗血症リスクを軽減するためにデブリードマンおよびドレナージが行われた(図10)。 4). 二次感染および病変周囲膿瘍に対する複数の再入院が数ヶ月にわたって発生した。

4:

腫よう再発を示す骨盤および会陰の肉眼像(A)およびCT(B)。

フィギュア4:

腫よう再発を示す骨盤および会陰の肉眼像(A)およびCT(B)。

最後の評価では,肛門直腸管にびまん性のverrucal病変があった。 また,こう門括約筋と直腸周囲脂肪を含む直腸前組織の広範な壊死を認め,さらにデブリードマンを施行した。 生検ではコンジローマの重度の異形成を確認した。 最終的に、腫瘍は非硬化性および非治療可能であると決定され、患者はホスピスケアに置かれた。

ディスカッション

BLTはまれな性感染症であり、一般集団では0.1%以上の発生率が推定され、男性と女性の比率は2.3:1です。 自発的に解決しないのは成長が遅く、局部的に侵略的でverrucous現われる腫瘍です。 BLTは組織学的に尖圭コンジローマに類似しており,良性の外観と細胞異型は無視できるが,厚い角質層,著しい乳頭増殖,深い局所浸潤および周囲組織の変位の特徴も有する。

HPV、一般的には低リスク株6および11、場合によっては高リスク株16および18が病因であることが知られている。 しかし、発癌におけるこれらの株の因果的役割は直接的には支持されていない。 尖圭コンジローマからの進行は、おそらく、先天性または後天性免疫不全、アルコール依存症、糖尿病または免疫抑制療法による化学療法のような免疫抑制 私たちの患者は、おそらく生殖器疣贅の一貫した再発とBLTのその後の開発に貢献したアルコール乱用の歴史を持っていました。

その希少性と対照的な研究の欠如のために、BLTの最適な管理は定義されていません。 但し、腫瘍自由な差益との広いローカル切除は項目代理店(ポドフィリン、5-fluorouracil、ブレオマイシン、インターフェロンおよびimiquimod)または化学放射線を用いる全身療法を含む他の複数の治療上の作戦と共に選択の処置に、残ります。 腫瘍に遠隔metastasisのための最低の潜在性があるので、病気のローカル制御は通常改善された予想をもたらします。 さらに、APRは直腸、肛門括約筋およびpelvis5の多数の再発、悪性の変形、または浸潤のケースで推薦されます。 しかし,会陰欠損の閉鎖が複雑であるため,本症例ではこの手順を行うことができなかった。

外科的切除は依然として主力治療であるが、決定的な化学放射線は再発または広範な骨盤内浸潤の特定の症例を治療するために使用され、局所再発率を低下させる可能性がある。 本症例では,化学放射線療法が有効であり,腫ようの有意な解像をもたらした。 しかし,評価と外科的介入が不十分であり,再発を防ぐことができず,フォローアップケアが一貫していないために腫ようが悪化した。

ワクチン接種は肛門疣贅を予防するための有効な方法ですが、acuminata condylomaの早期かつ適切な治療は、広範なverrucous腫瘍への潜在的な成長を防ぐことができます。 病気の早期発見と密接な警戒とフォローアップは、私たちの患者のより良い結果につながっている可能性があります。

利益相反声明

いずれも宣言されていません。

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